Progressive primary spinal hydatid cyst: a case report/ Progresif seyirli primer omurga kist hidatigi: olgu sunumu. (2025)

Giris

Kist hidatik, Echinococcus granulosus adli sestod grubu parazitinneden oldugu zoonotik bir hastaliktir. Guney Amerika, Uzak Dogu, Orta veDogu Akdeniz'de endemiktir (1). Ozellikle karaciger ve akcigertutulumu gosterir, ancak beyin, kalp ve kemikler dahil olmak uzerevucudun tum organlarinda bulunabilir (2). Kemik tutulumu nadir olup,%0,5 ile %4 arasinda bildirilmektedir (1, 2). Kemik tutulumu olanvakalarin yaklasik yarisinda omurga tutulumu vardir (3). Hastalikgenellikle akciger, karaciger ya da pelvik organlardan direkt yayilimile omurgaya ulasmaktadir, daha nadir olarak primer tutulum ile deortaya cikabilir (4).

Literaturde omurga tutulumu olan vakalar mevcuttur ancak cogusekonder yayilim sonucu gelismistir. Primer spinal kist hidatik iseoldukca nadir bildirilmistir. Bu sunumda, nadir gorulen primer omurgakist hidatigine bagli spinal kord basisi ve kranial tutulum gelisenuygulanan tedavi yontemlerine direncli ve ilerleyici yayilim gorulen birolgu sunulmaktadir.

Olgu Sunumu

Altmis yasinda erkek hasta bacaklarda kuvvetsizlik, kasilma veyurume guclugu, idrar ve gaita kacirma sikayetleri ile basvurdu. 15 yilonce sag bacaginda kuvvetsizlik olmasi uzerine yapilan incelemelerindeL1 vertebrada kist hidatik lezyonu saptanarak cerrahi uygulanmis.Abdominal organ ve akciger tutulumu saptanmamis. Yaklasik uc ayalbendazol tedavisi uygulanmis, kuvvetsizligi azalmis ancak tam olarakgerilememis. Sekiz yil once kuvvetsizligin artmasi uzerine yapilanmuayenesinde sag alt ekstremitede kuvvet kaybi ve atrofi saptanarak L1vertebradan nuks kist eksizyonu yapilmis. Postoperatif donemde kisthidatik hemaglutinasyon testi pozitif olan hastaya albendazol (2 x 400mg) tedavisi bir yil suresince aralikli olarak uygulanmis. Norolojikdefisitinde duzelme olmayan hastanin yedi yil once lomber manyetikrezonans goruntulemesinde (MRG) L1 vertebrada multiple kistik lezyon ilebirlikte T12 vertebrada da lezyon saptanmasi uzerine T12 ve L1 vertebrakorpuslarindaki kistlerin eksizyonu ile L1 laminektomi uygulanmis.Yaklasik alti yil sureyle sag bacak kuvvetsizliginde ilerleme olmamis vebagimsiz yuruyebiliyormus. Son bir yildir gucsuzlugun her iki bacakta daolmasi ve zamanla bagimsiz yuruyememe, idrar ve gaita kacirmasikayetlerinin gelismesi uzerine tum omurga ve ic organ incelemeleritekrarlanmis. Torakal MRG'de T4-T12 duzeyleri arasinda spinal kanalicerisinde yer yer kistik alanlar ve L1 vertebra korpusunu tamamen isgaleden hipointens operasyon materyali izlenmis. T4-T5 total laminektomi,epidural ve intradural kist eksizyonu uygulanmis. Operasyon sonrasialbendazol (2 x 400 mg) tedavisi baslanmis. Abdomen BT'sindekaracigerde kistik lezyonlari saptanmis, ancak girisim dusunulmemis.Ameliyattan alti ay sonra rehabilitasyon programina alinan hastaninmuayenesinde; sag bacakta daha belirgin olmak uzere her iki altekstremite kaslarinda atrofi mevcuttu. T12 alti hipoestezik idi. Altekstremite kas kuvvetleri sag diz ekstansiyonu (1/5) disinda 3/5 idi.Modifiye Ashworth Skalasina gore diz fleksor ve ayak bilegi fleksorkaslarinda 1. dereceden spastisite saptandi. Asil ve patella refleksleribilateral hipoaktif idi. Babinski refleksi bilateral lakaytti. Klonusuyoktu. Anal duyusu mevcuttu ancak istemli anal kontraksiyonu yoktu.Parapleji (Inkomplet ASIA C) tanisi ile rehabilitasyon programinaalindi. Kisa oturma dengesi olan hastanin uzun oturma dengesi ve ayaktadurma dengesi yoktu. Iki kisinin destegi ile kisa sure mobilizeolabiliyordu. Ust ve alt ekstremite guclendirme egzersizleri, oturma veayakta durma dengesi, mobilizasyon ve transfer egitimi planlandi.Yurutec ve sag dizi tam ekstansiyonda tutan statik diz- ayak bilegiortezi takilarak yurume egitimine baslandi. Sag dizde daha fazla olmakuzere her iki bacakta kramplar olmasi nedeniyle baklofen 10 mg baslandive tedricen arttirilarak 30 mg'a cikildi. Idrar ve gaitainkontinansi olan hastaya temiz aralikli kateterizasyon uygulanmayabaslandi. Yurutec ile 4-5 metre mobilize olabilen hastanin yaklasik biray sonra alt ekstremite kas gucunde azalma basladi. Beraberindehalsizlik ve istahsizlik gelisen hastanin rehabilitasyon programinauyumu azaldi. Enteral beslenmeye gecildi. Kas gucu seviyesi kalcacevresinde 2/5, diz ve ayak bilegi cevresinde 0/5 kuvvetine geriledi,bunun uzerine baklofen dozu 10 mg'a inildi. Rutin laboratuvarincelemeleri normal olan hastanin kist hidatik aktivasyonu acisindanistenen kist hidatik hemaglutinasyon ve ELISA testleri negatif geldi.Kranial, servikal ve torakal spinal MRG'leri tekrarlandi. Sagpontoserebellar acida prepontin sisterne dogru uzanan yaklasik 25x6 mmboyutlarinda kaudalde medulla anterioruna dogru uzanan, i.v. kontrastmadde enjeksiyonu sonrasi cepersel kontrast tutulumu izlenen, T2serilerde kist ile uyumlu hipointens lezyon (Resim 1); C4 vertebrakorpusu duzeyinden inferiorda T12 vertebra korpus duzeyine uzanan spinalkanal icerisinde spinal kordu basilayan ve kalibrasyonunda azalmayaneden olan kistik lezyon ve myelomalazi (Resim 2); L1 vertebrakorpusunda operasyona sekonder defektif gorunum ile T11-12 ve T12-L1duzeylerinde sagda noral foramenleri doldurup, spinal kordu sagdabasilayan rezidu kistik lezyon (Resim 3) izlendi. Tekrar cerrahi girisimdusunulmedi. Rehabilitasyon programinda ilerleme saglanamayan hastamevcut fonksiyonlarini korumaya yonelik ev egzersiz programi ve gunlukyasam aktiviteleri icin enerji koruma teknikleri egitimi verilerektekerlekli sandalye ile taburcu edildi. Hasta ve yakinlarinagelisebilecek komplikasyonlar hakkinda bilgi verildi ve belliaraliklarla kontrole cagrildi.

[ILLUSTRATION OMITTED]

[ILLUSTRATION OMITTED]

[ILLUSTRATION OMITTED]

Tartisma

Kist hidatik, kopek diskilari ile kirlenen su, sebze ve meyveleraraciligi ile echinococcus granulosus yumurtalarinin dogal ara konakolan koyun, keci, sigir gibi hayvanlara ve nadir olarak da insanlarabulasmasi ile olusmaktadir (2, 5). Daha cok erkeklerde ve 21-40 yaslararasinda gorulmektedir (6). Bizim hastamizin oykusu derinlestirildiginde20 yasina kadar kirsal bolgede yasadigi ve 10 yil kopek besledigiogrenildi.

Kist hidatik belirgin semptom vermeden sessiz bir sekilde ilerleyentani konulmasi zor bir hastaliktir. Ulkemizde yapilan bir meta-analizdespinal kist hidatikli hastalarda gorulen semptomlarin oranlari; %73 altekstremitelerde gucsuzluk, %43 bel agrisi, %32 mesane/barsak fonksiyonbozuklugu, %27 alt ekstremitelerde agri, %24 duyu bozukluklari ve %2paravertebral spazm olarak bildirilmistir (7). Ancak bu semptomlarinhicbirisi tani icin tek basina yeterli degildir. Tani ve takipte MRG vebilgisayarli tomografi (BT) en iyi goruntuleme yontemleridir (5). Kisthidatigin serolojik tanisinda ELISA, Western blot, indirekthemaglutinasyon testi veya polimeraz zincir reaksiyonu testlerikullanilir (1, 2). Serolojik yontemlerin duyarliligi kemik tutulumundadusuktur bu nedenle supheli olgularda taninin radyoloji iledesteklenmesi gerekmektedir. Bizim olgumuzda da ilk operasyon sonrasindatedavi basarisini degerlendirmek acisindan bakilan kist hidatikhemaglutinasyon testi pozitif saptanirken takipler sirasinda hastaninklinik durumunda kotulesme ve radyolojik ilerlemeye ragmen hem kisthidatik hemaglutinasyon hem de ELISA test sonuclari negatifsaptanmistir.

Nadir gorulen omurga tutulumun %50'si torakal, %20'silomber, %20'si sakral ve %10'u servikal bolgede gorulmektedir(1, 8, 9). Bizim olgumuzda kist hidatik ilk saptandiginda lomberseviyede lokalize iken 15 yil icinde torakal, servikal ve hatta kranialbolgelere yayilim izlenmistir. Hastamizin muayenesindeki norodefisit vespastisiteler birinci motor noron hasari ile aciklanabilirken altekstremitelerdeki reflekslerin hipoaktiligi ve patolojik yanitlarinyoklugu alt torakal ve lomber bolgelerdeki lezyonlarin yarattigi ikincimotor noron hasari ile aciklanabilir.

Braithwaite ve Less, spinal kist hidatikleri radyolojik tiplerinegore intrameduller, intradural ekstrameduller, ekstradural intraspinal,vertebral ve paravertebral olmak uzere bes grupta siniflandirilmistir(10). Vertebral ve paravertebral kist hidatikler, diger organlardakikist hidatiklerin kan dolasimi ile yayilmasi sonucu ortaya cikmakta vedaha sik gorulmektedir. Digerleri ise primer paraziter enfestasyon olupdirekt portovertebral venoz sant teorisi ile aciklanmaya calisilmakta veoldukca nadir gorulmektedir (7, 11). Bizim olgumuzda ilk tanikonuldugunda ekstradural (intraspinal), vertebral ve paravertebralalanlarda tutulum izlenmis olup akciger ve karacigerde tutulumsaptanmamistir. Primer omurga enfestasyonu olarak kabul edilen hastayacerrahi tedavi ile birlikte albendazol tedavisi uygulanmis ancak klinikduzelme olmamistir. Nuks saptanmasi uzerine tekrarlayan operasyonlargeciren hastada kist hidatik lezyonu intradural alana da yayilimgostermistir. Bu durum gecirilen cok sayida cerrahi operasyonlarsirasinda duraya yapisik olan kistler temizlenirken dura bariyerininyirtilmasi ya da kemigi destrukte eden kistlerin durayi da destrukteetmesi ile aciklanabilir. Yapilan calismalarda total cerrahi rezeksiyonaragmen rekurrens orani %30-40 oraninda bildirilmistir (12). Rekurrensiazaltmada cerrahi oncesi ve sonrasinda antihelmintik tedavi tavsiyeedilmektedir (1 3). Bu hastada medikal tedavi uygulanmasina ragmennuksler gozlenmistir. Parapleji ile seyreden spinal kist hidatikliolgularda mortalite orani %14- 58 olarak bildirilmistir (14, 15).Ingiltere'de semptomlarin baslamasindan sonra ortalama sagkalimsuresi bes yil, ortalama olum yasi 41 olarak bildirilmistir (14). Bizimolgumuzda 15 yil icinde klinik duzelme saptanmamasina ragmen sagkalimsuresinin uzun olmasi uygulanan medikal tedaviye bagli olabilir.

Hastaya uygulanan ilk uc ameliyatta amac kur saglamak olmusturancak nuksler ve yayilimin onune gecilememistir. Bu durum hastaliginilerlemesi ve/veya uygulanan cerrahi teknigin yetersiz veya hataliolmasi ile aciklanabilir. Son ameliyat ise hastanin yasam kalitesinietkileyen semptomlarina yoneliktir ancak istenen basari elde edilememisve alt ekstremite gucsuzlugu ilerlemistir. Ayrica bu hastada MRGgoruntulemelerinde saptanan servikal yayilim ve ponsa yakin kranialtutulum nedeniyle parapleji tablosu ilerleyerek tetrapleji ve beyin sapitutulumu gelisimi olasidir.

Spinal kist hidatik hastalari cerrahi ve/veya medikal tedavileriyaninda siklikla omurilik hasari tablosu gelistiginden rehabilitasyonprogramina alinmalidir. Olgumuza eklem hareket acikligi korunmasi,enduransi arttirici egzersizler ile denge ve mobilizasyon egzersizleriniiceren rehabilitasyon programi uygulanmistir. Ancak istenilen yasamkalitesi ve fonksiyonel iyilesme saglanamamistir.

Uygulanan cerrahi, medikal ve rehabilitasyon yontemleri ilehastaligin yayiliminin onune gecilememistir ve hasta tekerleklisandalyeye bagimli halde kur saglanamadan taburcu edilmek durumundakalinmistir.

Prognozu kotu olan bu hastaligin ozellikle endemik bolgelerdeayirici tanida dusunulmesi erken tani ve tedavi acisindan oldukcaonemlidir. Uygulanan tedavi yontemleri ile istenilen hedeflereulasilamamasi ve mortalite oraninin yuksek olmasi nedeniyle endemikbolgelerde oncelikle hastaliktan korunma ve eradikasyon onlemlerineagirlik verilmelidir.

DOI: 10.4274/tftr.35761

Cikar catismasi

Yazarlar herhangi bir cikar catismasi bildirmemislerdir.

Kaynaklar

(1.) Salduz A, Koyuncu LO, Dikici F, Talu U. Long-term result oftreatment for paraspinal and extradural hydatid cyst: a case report.Acta Orthop Traumatol Turc 2009;43:267-71.

(2.) King CH, Fairley JK. Cestodes. In: Mandell GL, editors.Mandell, Douglas and Bennett's Principles and Practice ofInfectious Diseases. 7th ed. Philadelphia: Elsevier ChurchillLiving-stone; 2009. p. 3613-5.

(3.) Herrera A, Martinez AA, Rodriguez J. Spinal hydatidosis. Spine2005;30:2439-44.

(4.) Karadereler S, Orakdogen M, Kilic K, Ozdogan C. Primary spinalextradural hydatid cyst in a child: case report and review of theliterature. Eur Spine J 2002;11:500-3.

(5.) Eseoglu M. Spinal kist hidatik. Tip Arastirmalari Dergisi2009;7:175-6.

(6.) Lam KS, Faraj A, Mulholland RC, Finch RG. Medicaldecompression of vertebral hydatidosis. Spine (Phila Pa 1976)1997;22:2050-5.

(7.) Turgut M. Hydatid disease of the spine: a survey study fromTurkey. Infection 1997;25:221-6.

(8.) Islekel S, Ersahin Y, Zileli M, Oktar N, Oner K, Ovul I, etal. Spinal hydatid disease. Spinal Cord 1998;36:166-70.

(9.) Baysefer A, Gonul E, Canakci Z, Erdogan E, Aydogan N, KayaliH. Hydatid disease of the spine. Spinal Cord 1996;34:297-300.

(10.) Braithwaite PA, Lees RF. Vertebral hydatid disease:radiological assessment. Radiology 1981;140:763-6.

(11.) Bhojraj SY, Shetty NR. Primary hydatid disease of the spine:an unusual cause of progressive paraplegia. Case report and review ofthe literature. J Neurosurg 1999;91:216-8.

(12.) Turtas S, Viale ES, Pau A. Long-term results of surgery forhydatid disease of the spine. Surg Neurol 1980;13:468-70.

(13.) Golematis B, Lakiotis G, Persidou-Golemati P Bonatsos G.Albendazole in the conservative management of multiple hydatid disease.Mt Sinai J Med 1989;56:53-5.

(14.) Mills TJ. Paraplegia due to hydatid disease. J Bone JointSurg Br 1956;38-B:884-91.

(15.) Karray S, Zlitni M, Fowles JV, Zouari O, Slimane N, KassabMT, et al. Vertebral hydatidosis and paraplegia. J Bone Joint Surg Br1990;72:84-8.

Tugba ATAN, Ozden OZYEMISCI TASKIRAN, Feride GOGUS

Gazi Universitesi Tip Fakultesi, Fiziksel Tip ve RehabilitasyonAnabilim

Dali, Ankara, Turkiye

Yazisma Adresi/Address for Correspondence: Dr. Tugba Atan, GaziUniversitesi Tip Fakultesi Fiziksel Tip ve Rehabilitasyon Anabilim Dali,Ankara, Turkiye Tel.: +90 312 202 52 19 E-posta: [emailprotected]

Gelis Tarihi/Received: Aralik/December 2011 Kabul Tarihi/ Accepted:Haziran/June 2012